唾液腺肿瘤（SGT）占头颈部肿瘤的2-6.5%，具有多种组织病理学变异。世界卫生组织在2017年描述了42种SGT的组织学类型，其中11种被归类为良性肿瘤。1967年，Kleinsaser和Klein首次描述了腮腺基底细胞腺瘤（BCA）。BCA通常是良性的，占所有SGT的1~2%，女性好发。双侧腮腺肿瘤的发生率为1~3%，其中绝大多数为Warthin肿瘤。本文报告一例罕见的48岁女性腮腺同步双侧多灶基底细胞腺瘤。

病例介绍

一名48岁女性，因腮腺区域有明显肿块，在过去六个月里双侧肿块缓慢增长就诊于耳鼻喉科。患者没有其他症状，也没有相关的医疗、家庭或社会心理史。面部神经功能正常。体格检查显示存在质实、可移动的双侧腮腺肿瘤，右侧约为2×1.5cm，左侧约为3×3.5cm，没有唾液瘘的迹象。此外，未观察到淋巴结病变（图1）。细针抽吸活检两次均报告为非诊断性。

图1. 患者双侧腮腺肿瘤（A右腮腺肿瘤，B左腮腺肿瘤）

应用标准T1和T2加权序列以及弥散加权成像（DWI）和动态对比增强T1加权脂肪饱和序列进行磁共振成像（MRI）。检查证实左侧腮腺浅叶内（3.6 × 3.2 × 3.7cm）和对侧腮腺浅叶下部（2.9 × 2.6 × 3cm）存在肿瘤。右侧腮腺深叶的第二个病变（4.8 × 3.6 × 4cm）延伸到咽旁间隙（图2）。三个病灶边缘均光滑、清晰。表现为异质结构，具有中央囊性区域，部分具有较高的蛋白质含量和出血迹象。基于动态对比增强序列获得的时间-强度曲线显示对比剂的持续摄取，提示腺瘤。肿瘤没有表现出扩散的迹象，表观扩散系数（ADC）值约为1.48 × 10−3 mm2/s（图3）。

图2. 双侧多灶性腮腺基底细胞腺瘤的MRI表现

图3. 右侧腮腺全切除术后的轴向T2加权MRI图像显示了术后部位的标准视图，左侧腮腺浅叶有一个残余病变

图4. 肿瘤被纤维包膜包围，没有侵袭的迹象，这是腺瘤的典型特征。该肿瘤显示基底细胞腺瘤的结构（膜状生长模式），基底样细胞的岛状结构，偶尔散布有空泡或小囊性间隙，细胞岛与间质明显区分（H&E染色，× 10）

右侧进行全腮腺切除术，保留面部神经并切除浅叶和深叶的两个肿瘤。第二阶段对左侧进行手术，6个月后患者进行了浅表腮腺切除术，肿瘤切除并保留面部神经。

组织病理学检查证实所有肿瘤均为基底细胞腺瘤（膜生长型）。肿瘤被纤维包膜包围，没有侵袭迹象。免疫表型模式如下：p63蛋白（+）、S-100蛋白（±）、上皮膜抗原（EMA）（+），CD117蛋白（±）、平滑肌肌动蛋白（SMA）（+）。肿瘤成功切除（图4）。

最后，进行了分子分析。从福尔马林固定石蜡包埋的组织中分离DNA和RNA，Illumina TruSight肿瘤学500靶向杂交捕获分析用于全面基因组分析。使用NextSeq550仪器（Illumina）对文库进行测序，并使用临床基因组工作区（PierianDx）分析数据。在研究样本中未检测到具有未知临床意义的强、潜在变异。

随访5年后，患者临床和超声无复发征象。术后以及术后两年，面部神经功能正常。

结论

基底细胞腺瘤是一种罕见的涎腺肿瘤。本病案表明，一旦检测到BCA，仔细的诊断对于避免忽视同一腺体或对侧腺体中的多个病变至关重要，并可能实现最准确的治疗前诊断。Warthin肿瘤中常用的囊外切除术或摘除术不应用于腺瘤，因为腺瘤需要保守的腮腺切除术。扩散和灌注加权磁共振成像是腮腺肿瘤最有效和最安全的可视化方法，在怀疑BCA时应予以考虑。

医博士编译自：Pitkowski J, Garsta E, migielski G, et al. Synchronous bilateral multifocal basal cell adenomas of the parotid gland-a case report. BMC Oral Health. 2022; 22(1):314. doi:10.1186/s12903-022-02339-3.

https://pubmed.ncbi.nlm.nih.gov/35906614/