包虫病是世界上最常见的人畜共患疾病之一，主要由细粒棘球绦虫引起。该病在印度、南美、中东和地中海国家流行。颗粒棘球绦虫的生命周期中通常没有人类，中间宿主是绵羊、山羊、牛和猪等动物。寄生虫卵在狗的小肠中到达成年期，通过粪便排出体外。这些虫卵可以通过食用未经清洗和被寄生虫污染的生水果和蔬菜，在喂养猫和狗等宠物后不洗手而感染人类。这些受感染的卵进入小肠，在这里释放的胚胎从小肠粘膜扩散到淋巴和体循环。由于毛细血管过滤结构，包虫病最常见的器官是肝脏(65-75%)和肺(25-30%)。

肌肉骨骼包虫病是一种罕见的症状，继发于远处的器官扩散。孤立的原发性肌肉包虫病(3 - 5%)极为罕见。在大腿、肩部和小腿的肌肉内包虫囊肿的病例已经在文献中报道过。下面报告一例孤立的棘下肌包虫病。

病例介绍

患者男性，37岁，于2022年4月从物理治疗和康复门诊转诊至土耳其卫生科学大学elaziki Fethi Sekin市和研究医院。获得患者的书面知情同意。患者表现为反复出现的左肩和背部不适，并随着活动加剧。无外伤史、肩部手术史、全身性疾病或感染，但其居住在农村，从事农业。自述疼痛已持续4个月，最近向外转肩时感到无力，背部轻微肿胀。体格检查显示左肩相对于其他肢体外旋无力，左肩胛骨上方有一个无痛、无波动、橡胶状、不移动的肿块，未引起皮肤任何变色。

在实验室检查中，白细胞、红细胞沉降率(ESR)和c反应蛋白(CRP)值在正常范围内。未检出嗜酸性粒细胞增多。患者肩部和胸部X线片未见占位性病变。超声(USG)示5x3cm无回声肿块，壁厚，囊性结构。磁共振成像(MRI)后，在左侧冈下肌中发现一个边界清晰、55x34x30 mm的囊性病变，伴有内部粘液隔(图1)。包虫病间接血凝(IHA)血清学评价结果为阳性。

图1、a.轴位t1加权像，b.冠状位t2加权像，c.轴位t2加权像。图像显示位于冈下肌内的包虫囊肿

要求对患者进行腹部和胸部计算机断层扫描(CT)以排除肝脏和肺部的累及。未发现其他器官受累。因此，计划对患者进行广泛的手术切除(包膜切除术)。获得患者的书面知情同意书。术前给予阿苯达唑15mg/kg的驱虫药治疗，分2次，疗程2周。

患者在适当的无菌和消毒条件下，全麻俯卧位手术。从周围组织中完全切除肿物(图2)。手术大面积切除后，用20%生理盐水清洗手术区域。病理检查显示慢性炎症组织伴原脊柱侧突感染肌肉组织和萌发膜(图3)。术后持续2个月辅助驱虫药治疗，防止远处器官扩散和局部复发。患者被要求在前两年每年进行一次控制，随后每两年进行一次控制。在随访中，评估USG和IHA是否复发。患者随访4年无主诉，无复发。

图2、术中切除肿块，肌肉组织剥离最小，囊肿壁无损伤

图3、肌内包虫的层膜、萌发膜和头节结构的显微镜观察(H-E x 100)(原图)

讨论

由于缺乏正规的公共卫生控制，未经授权和不规范的饲养小牛，以及对流浪狗缺乏照顾，包虫囊肿仍然是一种地方性的侵扰。肌肉组织中含有高血压和乳酸，不适合这种寄生虫的生存。相关文献中已有3例冈下肌单发包虫病的报道。

活动受限并不是先前描述的冈下孤立包虫病例的主要主诉，只有一名患者术后活动范围受限，这对患者的日常生活没有影响。然而，在本病例中，与文献不同的是，主要的主诉是疼痛、无力和手臂外旋受限。这可能是因为冈下肌的质量相对低于大多数肌肉群，而这种大小的质量可能导致肌肉正常功能的困难。手术切除后，患者在第一年随访中没有任何疼痛和活动受限。

在血清学检测中，IHA检测的诊断准确率最高，为83-100%。本病例采用IHA进行血清学诊断，诊断结果为阳性。单纯的影像学评估可能不足以做出正确的诊断，因为在肌肉内包虫病例中，USG和CT可能无法检测到肝和肺包虫病的病理表现。因此，在本研究中，在USG后疑似包虫病的病例中，临床医生总是要求进行MRI，并以这种方式确诊。在术后随访中，使用USG进行评估，因为USG价格低廉且易于获得。

如果手术切除难以进行，经皮引流后用杀蚴溶液清洗手术区域是推荐的治疗方法之一。即使肿块被完全切除，剩余的蚴虫也可能远处扩散或迁移到邻近的肌肉室，引起继发性感染。在本病例中，使用干净的手术边缘完全切除了囊肿。为了灭活切除后可能存活的显微镜下蚴，用20%的生理盐水清洗切除后形成的潜在间隙。

在肌包虫病的治疗中，最不确定和最具争议的话题可能是驱虫药化疗。关于治疗的剂量和持续时间，使用哪种驱虫药，以及新辅助和辅助化疗的管理没有明确的信息。然而，研究表明阿苯达唑是被普遍接受的驱虫剂，因为它能使活的蚴失活，降低囊内压力，更好地侵入囊肿膜，并且在囊肿内容物中达到更高的药物浓度。在本病例中，口服15mg/kg阿苯达唑作为新辅助治疗2周，作为辅助治疗2个月。

小结

肩部和背部疼痛的患者构成了日常门诊就诊的显著多数。因此，如果患者在包虫病流行地区有传播的危险因素，还应评估任何软组织肿块是否有包虫病，并应排除包虫病。对于孤立性肌包虫病，适当的治疗是广泛的手术切除和阿苯达唑的辅助和新辅助化疗。考虑到高复发率，谨慎的术中入路和精细的手术避免囊肿破裂将提高成功率。

医博士编译自：Kaya O & Gönder N. An Unusual Cause of Insidious Back and Shoulder Pain in a Man: A Case Report. Iranian Journal of Parasitology. 2024; 19(1):123-127. doi:10.18502/ijpa.v19i1.15220.

https://pubmed.ncbi.nlm.nih.gov/38654945/