放线菌病是一种罕见的中耳感染。放线菌是一种革兰氏阳性、厌氧、不耐酸的丝状细菌，是口咽、消化道和生殖道正常菌群的一部分。感染的特点是肉芽肿形成、化脓性炎症和硫颗粒排出。全球记录在案的颈面部放线菌病病例不到50例，最近一例报告于2013年英国，这是60年来的首次。贝克1906年第一次描述了放线菌病耳科病例。中耳放线菌病最常见于儿童至中年人，超过50%的病例发生在15岁以下。

中耳有几种不同的感染途径。首先，通过鼻咽、咽鼓管进入中耳。这可能是由于创伤后的粘膜损伤，如粘膜撕裂、拔牙和龋齿，这条途径被认为是最有可能的。此外，儿童可能更容易感染中耳放线菌病，因为他们容易通过咽鼓管感染。第二，直接经外耳道感染，继发于外伤和鼓膜穿孔。鼓膜切开术后也有感染的可能。最后是血液途径，放线菌病通过血液传播的可能性较小，而且只有在重大感染中才有可能。

一旦进入中耳，放线菌就会直接向周围扩散，并无解剖障碍，并形成具有纤维状假包膜的炎性肉芽肿，肉眼可见黄色颗粒。中耳放线菌病的特点是脓肿、组织纤维化和窦道。

在抗生素时代之前，放线菌病很少在尸检前被发现——这些感染大多是致命的，因为涉及颅内。一些颅内并发症包括岩尖炎、硬膜下脓肿和血栓形成。Miller等人在2014年报道了一例耳源性脑脓肿，这提醒我们，尽管放线菌病的发病率降低，但颅内并发症仍在继续发生。其他并发症包括面神经麻痹、骨髓炎和迷路瘘。

病例介绍

患者男，35岁，有9个月的右侧中耳炎病史，于耳鼻喉科就诊后进行口服抗生素和Otomize耳喷雾剂治疗，但效果欠佳。采集的耳拭子未见明显异常。外耳道见明显黄色分泌物，最初在晨起枕头上发现。分泌物无臭味，也没有任何瘙痒、眩晕或左耳症状。右耳后偶有剧烈的疼痛，吞咽时耳里有爆裂声，以及多年来一直存在的嗖嗖声。他还有部分右侧听力损失。患者在童年及成年后接受过鼓膜置管术。除了苯丙酮尿症外，无其他特殊病史。

体格检查见右侧耳出血。当对其进行显微抽吸时见紧张部肉芽组织及鼓膜膨隆，考虑为既往置管所致。除微创手术外，还接受了一个疗程的Sofradex滴剂治疗，并被建议保持右耳干燥。在两个月的随访中，症状没有改善。再次对耳朵进行了微创手术，并用类固醇和抗生素填充。行CT检查排除其他情况。

颞骨CT显示右侧中耳结构破坏，伴有锤骨和砧骨侵蚀，如图1所示，怀疑胆脂瘤可能。除此之外，还发现右侧外耳道炎和左侧上颌窦炎。患者被安排进行听骨成形术和乳突切除术。
 

图1 颞骨的CT扫描显示右中耳结构破坏，箭头显示锤骨和砧骨破坏

在对右耳进行手术探查时，发现鼓膜膨出，没有任何特征，没有穿孔或内陷。中耳充满囊性肿物，其内有一个奇怪的结构。该结构有黄色变色，并且相对较硬（图2）。对其进行组织病理学检查。肿物周围有肉芽组织和大量脓样分泌物，未发现真正的胆脂瘤。听骨存在，完整且连接，尽管CT扫描显示并非如此。进行了乳突皮质切除术和中耳冲洗术。

图2 在中耳发现一个8×8×3mm的结构

组织学报告了两个单独的碎片，尺寸为8×8×3mm。切片显示放线菌集群，革兰氏染色阳性。根据微生物学的建议，患者进行了为期三个月的口服阿莫西林疗程。后续复查证实了症状的缓解，并计划在未来几个月进行门诊听力测试。

讨论及小结

中耳放线菌病通常表现为复发性耳出血，类似于慢性化脓性中耳炎。它通常病程长，间歇性复发，对多种抗生素具有耐药性。50%的病例可能会出现低烧，但疼痛是一种罕见的症状。部分患者出现听力损伤。临床检查通常显示鼓膜穿孔或隆起，可能为粉红色或红色。放线菌病可能被误诊为恶性肿瘤。

由于耳镜检查通常未见明显异常，临床医生可以选择CT成像，通常表现为中耳内黏膜软组织增厚。鼓室乳突切除术几乎是必不可少的，因为其可以对放线菌病进行确诊。从中耳取拭子并无分离和鉴定致病生物体的作用，超过70%的病例中培养物呈假阴性。相反可能会检测到共存的其他生物体。放线菌需要在厌氧处理和生长条件下快速运输到实验室，培养期至少为5天，最长可达20天。出于这些原因，通知实验室疑似放线菌感染可能有助于提供最佳的培养环境。

外科切除的活组织检查或从标本中排出脓液是最适合诊断的标本。显微镜下的发现包括黄色的胶状团块（通常称为硫颗粒）和丝状的革兰氏阳性菌。这些硫颗粒由密集的放线菌组成，周围是多糖、钙和蛋白质的复合体。颗粒包含在肉芽肿性炎症组织中。Shelton和Brackmann建议，诊断放线菌病必须符合以下两个标准：阳性培养、硫颗粒或显示生物体的活组织检查。
 

目前正在试验多种新的诊断技术，如16S核糖体核糖核酸（rRNA）基因序列分析、质谱和聚合酶链式反应。与更传统的现有方法相比，这些技术具有更高的灵敏度和特异性。然而，由于缺乏可用性、使用经验、难以从临床标本中获得细菌DNA，这些方法没有被常规使用。

中耳放线菌病最好通过鼓室乳突切除术进行手术清创治疗。手术除了给感染部位通气外，还可以直接清除感染组织——这被认为是至关重要的，因为放线菌是厌氧生物。清创通常是必要的，因为放线菌可能存在于血管不良的组织中，抗生素可能无法达到其治疗浓度。

手术干预后必须延长抗生素疗程，以实现疾病的长期缓解。大多数文献描述了口服青霉素或阿莫西林三到六个月后疾病的成功缓解。高剂量延长抗生素疗程有助于抗生素在脓肿和感染组织中的最佳渗透。青霉素过敏患者可使用四环素、红霉素、克林霉素和氯霉素治疗。不建议局部治疗，因为放线菌对环丙沙星有耐药性，其他局部抗生素如果长期使用，可能会导致耳毒性。

在某些通气及引流良好的情况下，非手术治疗是可能的，这是非严重感染的一种选择。在这些情况下，延长6至12个月的抗生素疗程被认为是合适的。建议在放线菌病治疗后进行长期随访。正常的鼓膜和听力是恢复的证据。然而，CT和MRI的随访可以排除骨侵蚀和肉芽组织的存在，并提示中耳通气的程度。

医博士编译自:Modi S, Kiverniti E. Actinomycosis of the Middle Ear Mimicking Cholesteatoma: A Case Report and Literature Review. Cureus. 2024; 16(2):e55014. doi:10.7759/cureus.55014.

https://pubmed.ncbi.nlm.nih.gov/38414513/